Leerdoelen
Na het lezen van dit artikel kent u:
- de verschijningsvorm van gelokaliseerde juveniele spongiotische hyperplasie van de gingiva, de voorkeurslocatie, het ontstaansmechanisme en de aanbevolen therapie.

Gegevens

Een 49-jarige vrouw werd verwezen naar de afdeling Mond-, Kaak- en Aangezichtschirurgie van een universitair medisch centrum vanwege een persisterende aandoening van de marginale gingiva labiaal van gebitselement 11.

Anamnese

Ter plaatse van gebitselement 11 bevond zich sinds enkele maanden een niet pijnlijke oppervlakkige erythemateuze aandoening op de marginale rand van de labiale gingiva (afb. 1). Er was sprake van een goede mondhygiëne. De aandoening reageerde niet op aanvullende mondhygiënische maatregelen met onder andere chloorhexidine mondspoeling, noch op een behandeling met lokale corticosteroïden (triamcinolon acetonide orale gel). Tweemaal was gepoogd de aandoening oppervlakkig chirurgisch te verwijderen, beide keren gevolgd door een recidief na enkele weken.

Tien jaar geleden werd een maligne melanoom op de rechterschouder van de patiënt verwijderd (Breslow 1,8 mm, Clark level IV). De patiënt was gezond, gebruikte geen medicatie, rookte niet en gebruikte geen alcohol.

Diagnostiek

Bij extraoraal onderzoek werden geen bijzonderheden gevonden. Er waren geen palpabele lymfeklieren of huidaandoeningen.

Bij intraoraal onderzoek werd een goed onderhouden, gesaneerde dentitie gezien. Ter plaatse van gebitselement 11 werd ter hoogte van de marginale rand van de labiale gingiva een oppervlakkige, erythemateuze aandoening van ongeveer 7 x 3 mm gezien (afb. 1). De gingiva bloedde niet bij sonderen. Er werden geen pockets gemeten (< 3 mm). Gebitselement 11 reageerde vitaal op sensibiliteitstesten. Röntgenologisch werden geen bijzonderheden gevonden in de regio van gebitselement 11 (afb. 2). Differentieel diagnostisch werd gedacht aan:

• gelokaliseerde (juveniele) spongiotische hyperplasie van de gingiva;
• pyogeen granuloom;
• hemangioom;
• arterioveneuze malformatie;
• melanoom (metastase);
• automutilatie.
.

Behandeling

De patiënt vond de aandoening esthetisch storen. Gezien de voorgeschiedenis werd in overleg met de patiënt besloten om onder plaatselijke verdoving opnieuw een ruim excisiebiopt te nemen in combinatie met schuifplastiek van de gingiva, waarbij het restant van het gekeratiniseerde gedeelte van de gingiva naar cervicaal werd gemobiliseerd om een dehiscentie te voorkomen.

Het histopathologische beeld van het verwijderde weefsel toonde een chronisch actieve ontsteking met hyperplasie, reactieve atypie en spongiose van het epitheel. In het onderliggende stroma werden reactieve veranderingen gezien. Focaal was het epitheel positief voor p16, hetgeen eventueel zou kunnen duiden op een relatie met het humaan papillomavirus (HPV), een diffuse bloksgewijze aankleuring ontbrak echter (afb. 3). Aanwijzingen voor een schimmelinfectie werden in de PAS na diastase kleuring niet gevonden. De aanvullend verrichte immunohistochemische kleuringen op atypische melanocyten (Melan-A, S-100, HMB45 en SOX-10) waren alle negatief.

 

Op basis van het klinische en histopathologische beeld werd de diagnose ‘gelokaliseerde (juveniele) spongiotische hyperplasie van de gingiva’ gesteld. De hechtingen werden 10 dagen na de behandeling verwijderd. Bij controle na 3 maanden werd een fraai genezen aspect van de gingiva gezien zonder aanwijzingen voor een recidief (afb. 4). Tot op heden, 2 jaar na de behandeling, is geen recidief opgetreden.

Beschouwing

Gelokaliseerde (juveniele) spongiotische hyperplasie van de gingiva is een solitair, gelokaliseerd voorkomende aandoening van de marginale gingiva, in het bijzonder de labiale marginale gingiva van de bovenkaak, die niet reageert op mondhygiënische maatregelen of behandeling met corticosteroïden. De onderliggende oorzaak is nog onbekend.

Discussie

Darling et al introduceerden in 2007 de term ‘juvenile spongiotic gingivitis’ (Darling et al, 2007). Een jaar later stelden Chang et al (2008) de meer accuratere term ‘localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia’ (LJSGH) voor. LJSHG verloopt meestal asymptomatisch en wordt vooral gezien bij kinderen en jongvolwassenen, maar kan ook op oudere leeftijd voorkomen. De aandoening komt 2 keer zo vaak bij vrouwen voor als bij mannen. LJSHG is goed begrensbaar en heeft een erythemateus hobbelig, granulair of licht papillair aspect. In het onderliggende bindweefsel wordt een chronische infiltratie met verspreid lymfocyten, plasmacellen en neutrofiele granulocyten gezien. De aandoening bloedt gewoonlijk snel bij manipulatie van de gingiva (gebitsreiniging).

Een kenmerkende karakteristiek is het gelokaliseerd en solitair voorkomen van de aandoening. LJSGH wordt vooral gezien op de marginale labiale gingiva van de bovenkaak (tab. 1). Het is onbekend waarom juist daar deze aandoening voorkomt. De grootte van de laesie varieert tussen de 2 en 10 mm in diameter (Chang et al, 2008). De pathogenese van LJSGH is tot op heden nog onduidelijk. Mogelijke oorzaken zijn een reactie op tandplaque, tandsteen of een vreemdlichaamreactie, een reactie op trauma of orthodontische behandeling, of een hormonale en virale oorzaak (bijvoorbeeld HPV). De mondhygiëne van de patiënten is vaak op een hoog niveau, waardoor aanvullende mondhygiënische instructies weinig tot geen effect sorteren (Darling et al, 2007; Chang et al, 2008). Hoewel als mogelijke oorzaak geopperd, zijn histopathologisch geen aanwijzingen gevonden voor een vreemdlichaamreactie (Chang et al, 2008; Argyris et al, 2015). Bij slechts een laag percentage van de patiënten bleek orthodontische behandeling of trauma in de anamnese voor te komen. Het vermoeden op basis van het vaker voorkomen van de afwijking bij vrouwen dan bij mannen suggereert dat mogelijk een hormonale component een rol speelt. Uitkomsten van onderzoek konden dit vermoeden niet bevestigen, want de immunohistochemische kleuringen op oestrogeen- en progesteronreceptoren waren negatief (tab. 1) (Darling et al, 2007; Chang et al, 2008). Immers, als een hormonale component een rol speelt, is de verwachting dat deze kleuringen positief zouden zijn.

Alhoewel onder andere Darling et al (2007) en Chang et al (2008) hebben gepostuleerd dat er mogelijke virale betrokkenheid is in het ontstaan van LJSGH, konden Argyris et al (2015) onlangs in weefsel van 21 LJSGH-patiënten geen HPV aantonen in het DNA. Op basis van deze gegevens concludeerden Argyris et al (2015) dat LJSGH niet wordt veroorzaakt door HPV, maar dat eerder een lokale stoornis van het sulcusepitheel en/of de gingiva een rol speelt (Mackenzie et al, 1991; Allon et al, 2016). Volgens deze theorie breidt het sulcus-/junctionele epitheel zich uit in de gingiva.

Beschreven is dat de aandoening spontaan in regressie kan gaan; onbekend is echter hoe vaak dit optreedt. Doordat de aandoening in de esthetische zone in het bovenfront voorkomt, wordt gewoonlijk gekozen voor een ruime chirurgische excisie. De kans op recidief ligt in de orde van 6-25% (tab. 1) (Chang et al, 2008; Darling et al, 2007; Solomon et al, 2013).

Literatuur

• Allon I, Lammert KM, Iwase R, Spears R, Wright JM, Naidu A. Localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia possibly originates from the junctional gingival epithelium-an immunohistochemical study. Histopathology 2016; 68; 549-555.
• Argyris PP, Nelson AC, Papanakou S, Merkourea S, Tosios KI, Koutlas IG. Localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia featuring unusual p16INK4A labeling and negative human papillomavirus status by polymerase chain reaction. J Oral Pathol Med 2015; 44; 37-44.
• Chang JY, Kessler HP, Wright JM. Localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2008; 106; 411-418.
• Darling MR, Daley TD, Wilson A, Wysocki GP. Juvenile spongiotic gingivitis. J Periodontol 2007; 78; 1235-1240.
• Mackenzie IC, Rittman G, Gao Z, Leigh I, Lane EB. Patterns of cytokeratin expression in human gingival epithelia. J Periodontal Res 1991; 26; 468-478.
• Solomon LW, Trahan WR, Snow JE. Localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia: a report of 3 cases. Pediatr Dent 2013; 35; 360-363.