× ABONNEREN

Orale automutilatie: een repetitief tongtrauma

Door op 03-04-2020
  • Inleiding
  • Gegeven
  • Anamnese en diagnostiek
  • Behandeling
  • Beschouwing
  • Discussie
  • Literatuur
  • Reacties (0)

Samenvatting

Een 18-jarige vrouw werd naar een afdeling Mond-, Kaak- en Aangezichtschirurgie verwezen met sinds 1 jaar terugkerende episodes van 1-2 weken van ulceraties van de tong. Vanwege pijn was de voedselinname beperkt, waardoor de patiënt het afgelopen jaar 10 kilo was afgevallen. Onder de klinische diagnose ‘aften’ was zij behandeld met tetracycline en clobetasol mondspoelingen, maar dit had weinig effect. Ook injectie van triamcinolonacetonide bleek niet effectief. Enige tijd later meldde de patiënt zich op een spoedeisende hulp met een diepe ulceratieve wond op de tong met karakteristieke kenmerken van een bijttrauma. Een mondbeschermer werd vervaardigd om verder trauma te voorkomen. Twee weken later meldde de patiënt zich opnieuw op de spoedeisende hulp met een diep bijttrauma van de tong. Ze zei de mondbeschermer trouw te dragen. Het beeld was suggestief voor automutilatie. De patiënt werd opgenomen op een psychiatrische afdeling, alwaar de diagnose angststoornis en automutilatiegedrag werd gesteld.

 
Leermoment
De casus illustreert een aantal uitdagingen die gepaard gaan met de diagnose en behandeling van orale zelfverwondingen. Een multidisciplinaire aanpak en tijdige verwijzing naar een psycholoog of psychiater is van vitaal belang voor het diagnosticeren en de behandeling van automutilatie.

Inleiding

Zelfverwonding of automutilatie is het opzettelijk verwonden of beschadigen van het eigen weefsel, zonder suïcidale intenties. Er worden 2 types orale zelfverwonding onderscheiden: het organische type, waarbij verwondingen onbewust, dwangmatig en zonder bijbedoeling worden toegebracht (bijvoorbeeld bij genetische aandoeningen), en het functionele type, waarbij doelbewust verwondingen worden aangebracht in fysiek gezonde patiënten zonder aanwijsbare genetische defecten (Favazza, 1989).

De prevalentie van automutilatie bedraagt 4-17% in de algemene populatie en tot 82% bij psychiatrische patiënten (Limeres et al, 2013). Bij zelfverwonding blijken ras, sociaal-economische status of opleidingsniveau geen rol te spelen. Jongeren en vrouwen lopen echter wel een hoger risico (Hildebrand et al, 2011).

Gegeven

Een 18-jarige vrouw werd verwezen naar een afdeling Mondziekten, Kaak- en Aangezichtschirurgie (mka-chirurgie) met sinds bijna 1 jaar terugkerende episodes van ulceraties van de tong. De ulceraties namen toe in frequentie en ernst.

Anamnese en diagnostiek

De patiënt meldde dat de ulceraties in circa 2 weken heelden, maar elke 1 tot 2 maanden terugkeerden. Door de klachten was haar voedselinname erg beperkt en was zij het afgelopen jaar 10 kilo afgevallen. De verwijzende arts had haar, onder de klinische diagnose aften, behandeld met tetracycline en clobetasol mondspoelingen. Beide behandelingen hadden slechts een gering effect op het helingsproces van de ulceraties. Haar voorgeschiedenis vermeldde epilepsie in haar kinderjaren, maar de laatste 9 jaar had zij geen epileptische aanvallen gehad. In recent bloedonderzoek was een milde ijzergebreksanemie (7,4 mmol/L) aangetoond. Deze anemie werd door de huisarts behandeld met ijzersuppletie. De patiënt gebruikte verder geen medicatie en was niet bekend met allergieën.

Bij lichamelijk onderzoek werden 4 scherpbegrensde ulcera op de dorsale zijde en 3 op de caudale zijde van de tong gezien (afb. 1a en b). De patiënt was erg angstig en emotioneel tijdens het consult.

a

b

Afb. 1. Bij lichamelijk onderzoek werden 4 scherpbegrensde ulcera op de dorsale zijde en 3 op de caudale zijde van de tong gezien. De ulcera lijken op aften (a, b; gemaakt door de patiënt).

In tabel 1 staan de differentiële diagnoses naar mate van waarschijnlijkheid opgesomd. De meest waarschijnlijke afwijkingen zijn naast de atypische vorm van een afteuze stomatitis, een gingivostomatitis herpetica en een trauma. Bij een afteuze stomatitis en een gingivostomatitis herpetica kunnen ulcera voorkomen zoals getoond op de afbeeldingen. Aangezien een traumatische ontstaanswijze werd ontkend, werd deze lager in de differentiële diagnose geplaatst, hoewel het klinisch beeld goed bij een traumatische beschadiging van de mucosa zou kunnen passen. Bij auto-immune vesiculobulleuze ziekten, erythema multiforme en de ziekte van Behcet (deze ziekte wordt vooral gezien bij mannen uit het mediterraan gebied, in het bijzonder Turkije) kunnen dergelijke laesies voorkomen, maar de patiënt had geen andere kenmerken die gewoonlijk bij deze ziektebeelden optreden. Bij een allergische reactie zou de patiënt vanwege een zwelling op de tong kunnen bijten en daardoor een traumatische beschadiging als getoond kunnen veroorzaken. Bij een cyclische neutropenie kunnen zich op gezette tijden laesies in de mond ontwikkelen en genezen de laesies veelal in de tussenliggende fase. Wanneer de voorgenoemde oorzaken niet aanwezig zijn of een verklaring kunnen zijn voor de laesies van de tong, moet altijd aan syfilis worden gedacht. Syfilis, ook wel de great mimicking disease genoemd, kan tal van aandoeningen van de orale mucosa veroorzaken die meer kenmerkend zijn voor een andere aandoening.

Tabel 1. Initieel overwogen differentiële diagnose.

Behandeling

Onder de waarschijnlijkheidsdiagnose atypische aften werd een behandeling ingesteld met een submucosale, intralaesionale injectie met triamcinolonacetonide (40 mg/ml) in de regio’s met de aften. Daarnaast werd de patiënt verzocht een dagboek bij te houden over het moment van ontstaan van de ulceraties, de ervaren klachten en de voedselinname.

Bij een vervolgconsult na 4 weken bleek de omvang van de ulceraties te zijn toegenomen in plaats van te hebben gereageerd op de behandeling met triamcinoloninjecties. Uit een analyse van het dagboek kwamen geen aanwijzingen naar voren dat de klachten werden beïnvloed door het dieet of andere activiteiten. Aangezien er bezorgdheid was over een mogelijke zelfverwonding of mishandeling gezien de aard van de laesies, werd de patiënt verwezen naar een psychiater en werd een diëtist in consult gevraagd. De patiënt en haar familie hadden geen bezwaren tegen psychiatrische evaluatie.

Drie weken later meldde de patiënt zich op de afdeling spoedeisende hulp met pijn en een bloeding in de mond. Bij onderzoek werd een diepe ulceratieve wond op de tong, met de karakteristieke kenmerken van een bijttrauma gezien (afb. 1c). De patiënt vertelde dat zij mogelijk per ongeluk op haar tong had gebeten in haar slaap. Een epileptisch insult werd overwogen, maar werd door de neuroloog niet waarschijnlijk geacht gezien de afwezigheid van aanvallen gedurende de laatste 9 jaar en de afwezigheid van begeleidende symptomen zoals urineverlies. De locatie van het bijttrauma betrof de frontale zijde van de tong in plaats van een laterale tongbeet die typisch is voor een epileptisch insult (Brigo et al, 2012). Een mondbeschermer werd vervaardigd voor dagelijks gebruik (overdag en ’s nachts) om verder trauma te voorkomen.

c

Afb. 1c. Ulceratie op het caudale deel van de tong, mogelijk als gevolg van een bijttrauma, 7 weken na het eerste bezoek aan de afdeling Mondziekten, Kaak- en Aangezichtschirurgie.

Twee weken later, ondanks het feit dat patiënt zei haar mondbeschermer trouw te hebben gedragen, meldde zij zich opnieuw op de afdeling spoedeisende hulp met een ernstig, diep bijttrauma van de tong. Gezien de reeds zichtbare epithelisatie aan de wondranden was deze wond vermoedelijk een paar dagen oud (afb. 1d). Het vermoeden op orale automutilatie als de oorzakelijke factor werd daardoor versterkt. De patiënt ontkende met klem zichzelf te verwonden. De tong werd na de-epithelisatie van de wondranden chirurgisch gereconstrueerd en in lagen gesloten met vicryl 3-0 (afb. 2a).

d

Afb. 1d. Laceratie van de tong tijdens het tweede bezoek aan de spoedeisende hulp. Er is sprake van een diepe ulceratie op de tong, met karakteristieke tandafdrukken passend bij een bijttrauma.

Afb. 2a. Klinisch resultaat na chirurgische reconstructie tijdens het tweede bezoek aan spoedeisende hulp.

Na 4 weken meldde de patiënt zich opnieuw met een bijttrauma (afb. 2b). De patiënt en haar ouders werden wederom gevraagd naar symptomen van epilepsie. Haar ouders hadden zowel overdag als ’s nachts geen epilepsieverschijnselen opgemerkt. De tong werd opnieuw chirurgisch gereconstrueerd. Daarnaast werd voor een periode van 6 weken maxillo-mandibulaire fixatie (MMF) en nasale sondevoeding voorgeschreven, dit om een ongestoorde wondgenezing te faciliteren. De patiënt werd voor observatie en aanvullend onderzoek opgenomen op een psychiatrische afdeling. Tijdens deze opname werd zij door haar psychiater gediagnosticeerd met een angststoornis en automutilatiegedrag. Cognitieve gedragstherapie werd gestart.

b

Afb. 2b. Laceratie van de tong 4 weken na de eerste chirurgische reconstructie van de tong.

Kort na het verwijderen van de MMF ontstond opnieuw een bijttrauma van de tong. De frequent optredende bijttrauma’s hadden geresulteerd in een non-vitaliteit van het distale gedeelte van de orale tong, wat helaas leidde tot amputatie van het avitale deel. De patiënt heeft hierdoor het frontale eenderde deel van haar tong verloren.

Beschouwing

Twee jaar na verlies van een deel van tong werd de patiënt gezien voor een evaluatie van de functie van de tong, de spraak en slikactie (afb. 2c). Behoudens een gering, nauwelijks hoorbaar slissen waren er geen problemen met de spraak, het slikken, het eten of andere tongfuncties. De patiënt was nog onder behandeling van een psycholoog voor een depressieve stoornis.

c

Afb. 2c. Klinische situatie 2 jaar na het verlies van het frontale één derde deel van de tong.

Discussie

Orale automutilatie en zelfverwonding van de tong in het bijzonder, is een moeilijk te stellen diagnose, vooral bij patiënten zonder eerder gediagnosticeerde neurologische of psychiatrische aandoeningen. In deze casus presenteerde de zelfverwonding zich initieel als oppervlakkige ulceraties van de tong.

Als mogelijke redenen voor automutilatie worden in de literatuur 7 functionele modellen gerapporteerd (tab. 2) (Klonsky, 2007). Het affect is de zichtbare en hoorbare expressie van de emotionele reactie op externe (gebeurtenissen) en interne stimuli (gedachten/herinneringen). Bij zelfverminking wordt dat een coping-strategie voor het omgaan met angst, woede en andere pijnlijke emoties (Hicks en Hinck, 2008).

Tabel 2. Functies van automutilatiegedrag.

Het antidissociatiemodel kenmerkt zelfverwonding als een reactie op periodes van dissociatie of depersonalisatie. Wanneer individuen dissociëren, kunnen ze zich tijdelijk onwerkelijk voelen, buiten hun lichaam. De fysieke sensaties veroorzaakt door zelfverwonding kunnen individuen helpen iets te voelen en zo een episode van dissociatie, depersonalisatie te beëindigen.

Er dient rekening gehouden te worden met de onderlinge invloed van verschillende oorzaken op elkaar, en dat meerdere oorzaken van toepassing kunnen zijn binnen een individu. Het ‘affectregulatiemodel’ lijkt het beste aan te sluiten bij de in dit artikel beschreven casus.

Automutilatie is vaak geassocieerd met een gediagnosticeerde borderline-persoonlijkheidsstoornis. Depressie, obsessief-compulsieve stoornis, alcohol- of middelenmisbruik, eetstoornis, posttraumatische stressstoornis, schizofrenie en angststoornissen kunnen hierbij als nevendiagnose bestaan (Klonsky, 2007). In deze casus werd bij de patiënt naast automutilatiegedrag ook een angst- en depressieve stoornis gediagnosticeerd.

Orale zelfverwonding presenteert zich meestal klinisch als een ulceratie of een ontstoken gebied, het vaakst van de tong, de gingiva en/of de lippen. Veel voorkomende methodes van automutilatie zijn bijten, krabben met nagels, steken met een pen en het gebruik van chemicaliën (Klonsky, 2007). In 1972 is een lijst gepubliceerd met signalen die zorgverleners moeten alarmeren dat er mogelijk sprake is van orale zelfverwonding. Volgens deze lijst moet aan automutilatie worden gedacht bij:

  1. abnormaliteiten die niet binnen bekende ziekten passen;
  2. bizarre scherp begrensde laesies in een verder normale omgeving;
  3. ongebruikelijke groepering en verdeling van laesies;
  4. multipele laesies die zich binnen handbereik van patiënten bevinden (Stewart en Kernohan, 1972).

De behandeling van automutilatie is veelal een uitdaging. Psychologische behandeling, zoals cognitieve gedragstherapie, gericht op positieve bekrachtiging en toename van het vermogen om emoties en behoeften te uiten, speelt een fundamentele rol in het herstel van de patiënt. Tijdige verwijzing naar een gespecialiseerde psycholoog of psychiater is van groot belang voor een succesvolle uitkomst. Soms kan het gebruik van antidepressiva van aanvullende waarde voor de psychologische behandeling zijn (Favazza, 1989).

Mondzorgverleners kunnen een rol spelen bij zowel de genezing van bestaande laesies als het voorkomen van nieuwe laesies, bijvoorbeeld door het vervaardigen van mondbeschermers of acryl splints (Kiat-Amnuay et al, 2008). Deze hulpmiddelen spelen een dubbele rol: ze functioneren niet alleen als een directe barrière, maar onderdrukken ook het repetitieve gedrag. In extreme gevallen zouden injecties met botulinetoxine in de musculus masseter beiderzijds kunnen worden overwogen als behandeling (Dabrowski et al, 2005). Als laatste behandelopties worden chirurgische methodes, zoals tandextracties of orthognatische chirurgie (om een anterieure open beet te creëren) beschreven in de literatuur (Macpherson et al, 1992; Limeres et al, 2013). Beide laatstgenoemde opties komen eerder in aanmerking bij patiënten met neurologische afwijkingen of mentale retardatie bij wie psychologische interventies of orale restrictiemiddelen geen effect hebben.

Literatuur

  • Brigo F, Storti M, Lochner P, et al. Tongue biting in epileptic seizures and psychogenic events: an evidence based perspective. Epilepsy Behav 2012; 25: 251-255.
  • Dabrowski E, Smathers SA, Ralstrom CS, Nigro MA, Leleszi JP. Botulinum toxin as a novel treatment for self-mutilation in Lesch-Nyhan syndrome. Dev Med Child Neurol 2005; 47: 636-639.
  • Favazza AR. Why patients mutilate themselves. Hosp Community Psychiatry 1989; 40: 137–145.
  • Hicks KM, Hinck SM. Concept analysis of self-mutilation. J Adv Nursing 2008; 64: 408–413.
  • Hildebrand LC, Carvalho AL, da Rosa FM, Martins MD, Sant’Ana Filho M. Functional oral self-mutilation in physically healthy pediatric patients: case report and analysis of 27 literature cases. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2011; 75: 880-883.
  • Kiat-Amnuay S, Koh SH, Powner DJ. An occlusal guard for preventing and treating self-inflicted tongue trauma in a comatose patient: a clinical report. J Prosthet Dent 2008; 99: 421-424.
  • Klonsky ED. The functions of deliberate self-injury: A review of the evidence. Clin Psychol Rev 2007; 27: 226–239.
  • Limeres J, Feijoo JF, Baluja F, Seoane JM, Diniz M, Diz P. Oral self-injury: an update. Dent Traumatol 2013; 29: 8–14.
  • Macpherson DW, Wolford LM, Kortebein MJ. Orthognathic surgery for the treatment of chronic self-mutilation of the lips. Int J Oral Maxillofac Surg 1992; 21: 133-136.
  • Stewart DJ, Kernohan DC. Self-inflicted gingival injuries. Gingivitis artefacta, factitial gingivitis. Dent Pract Dent Rec 1972; 22: 418-426.

Meer lezen? Log in of word abonnee

Auteursinformatie

  • W. Sorghabi, K. Delli, A. Vissink.
  • Uit de Afdeling Mondziekten, Kaak- en Aangezichtschirurgie van het Universitair Medisch Centrum Groningen
  • Datum van acceptatie: 12 februari 2020
  • Adres: W. Sorghabi, UMCG, Hanzeplein 1, 9713 GZ Groningen
  • w.sorghabi@umcg.nl

Reacties

Om ook te reageren moet u eerst inloggen (alleen voor abonnees).

Nog geen abonnee? Registreer vandaag nog