Leermoment
Een matig scherp begrensde radiolucentie, met soms deels radio-opake laesies wordt soms als toevalsbevinding en soms op basis van klinische verschijnselen gezien op een panoramische röntgenopname. Vaak wordt dit röntgenbeeld geduid als een cysteuze laesie, maar er kan ook sprake zijn van een andere entiteit, zoals de hier besproken (periapicale) cemento-osseuze dysplasie.

Inleiding

Een matig scherp begrensde radiolucentie, met soms radio-opake laesies, op een panoramische röntgenopname wordt vaak geduid als een cysteuze laesie. In sommige gevallen blijkt echter sprake te zijn van een andere aandoening, dan wel een anatomische variatie. Aan de hand van casuïstiek worden in 3 opeenvolgende edities verschillende entiteiten besproken.

Gegeven en anamnese

Een 34-jarige vrouw werd door haar huistandarts verwezen naar de afdeling Mondziekten, Kaak- en Aangezichtschirurgie van een medisch centrum in verband met onbegrepen pijnklachten in het gelaat links. De klachten zouden een aantal dagen bestaan en toenemen bij belasten, onder andere bij kauwen. De klachten namen niet toe of af bij warme of koude dranken. Ook ’s nachts werd de patiënt soms wakker vanwege pijnklachten. Zij was zich niet bewust van parafuncties, maar gaf aan de laatste maanden veel stress door privéomstandigheden te ervaren. De patiënt gebruikte veelvuldig kauwgom.

De bitewing-opname toonde een ondiepe restauratie van gebitselement 36. Op de door de tandarts meegezonden intraorale röntgenopname werd een endodontisch behandeld gebitselement 37 gezien en een apicale lucentie bij gebitselement 36 (afb. 1).

Afb. 1. Op de intraorale röntgenopname werd een endodontisch behandeld gebitselement 37 gezien en een apicale radiolucentie bij gebitselement 36.

Diagnostiek

Bij klinisch onderzoek bleek sprake van palpatiepijn van de maxilla links ter hoogte van de crista zygomatico alveolaris ter hoogte van de aanhechting van de musculus masseter, waarschijnlijk als gevolg van craniomandibulaire disfunctie (CMD). Bij intraoraal onderzoek werd in de dentitie geen evidente afwijkingen gevonden als verklaring voor de klachten.

Op de door de tandarts meegezonden intraorale röntgenopname werd de apicale lucentie gezien bij gebitselement 36, positief reagerend op vitaliteitstesten. De panoramische röntgenopname toonde meerdere apicale lucenties in combinatie met lokale opaciteiten (afb. 2). Voor aanvullende diagnostiek werd een conebeamcomputertomogram (CBCT) vervaardigd. Hierbij werden periapicaal deels radiolucente en deels opake laesies gezien in de mandibula en de maxilla en diverse opaciteiten. Het röntgenbeeld imponeerde als (periapicaal) cemento-osseuze dysplasie en besloten werd van verdere diagnostiek in de vorm van histopathologisch onderzoek af te zien en de patiënt zekerheidshalve na 1 jaar röntgenologisch te vervolgen (afb. 3 t/m 5). Dit mede om onnodige apicale schade te veroorzaken bij chirurgische exploratie.

Afb. 5. Een CBCT-scan met axiale coupes van de deels radiolucente, deels opake structuren. Vooral ter plaatse van de radiolucenties apicaal van gebitselementen 43 en 45 zijn centraal calcificaties zichtbaar.

Behandeling

Gezien de klinisch en röntgenologisch veronderstelde diagnose werd besloten om een expectatief beleid te volgen en af te zien van chirurgische exploratie. Bij twijfel zou dan later exploratie en biopsie kunnen worden overwogen, waarbij dan wel met de patiënt besproken moet te worden dat apicale schade niet is uit te sluiten.

Na 1 jaar bleek het klinisch en röntgenologische beeld grotendeels ongewijzigd (afb. 6) en werd van verdere follow-up afgezien.

De patiënt werd voor de CMD-klachten van vooral myogene aard verwezen naar de orofaciale fysiotherapeut voor verdere evaluatie en behandeling.

Afb. 6. Panoramische röntgenopname, 1 jaar na expectatief beleid. Er is vrijwel geen röntgenologische verandering waarneembaar.

Beschouwing

Cemento-osseuze dysplasie (COD) van de kaak is een fibro-osseuze aandoening, meestal voorkomend in het betande deel van de mandibula. De WHO-classificatie beschrijft 3 klinische subtypen: periapicale, focale en floride cemento-osseuze dysplasie (Alsufyani et al, 2011a).

Periapicale cemento-osseuze dysplasie (PCOD) wordt meestal gezien in het anterieure deel van de mandibula, rond de apices van vitale gebitselementen. Het focale type is gelijk aan PCOD, maar is vooral gelokaliseerd in de zijdelingse delen. Floride cemento-osseuze dysplasie (FOCD) is een meer uitgebreide vorm, bilateraal in de mandibula of in minimaal 2 kwadranten, waarbij ook de maxilla betrokken kan zijn. Het onderscheid van deze 3 varianten ligt in de lokalisatie en niet in de verschillende stadia waarin de afwijking zich kan bevinden (Barnes et al, 2005).

In een retrospectief onderzoek onder 118 patiënten met betrekking tot de 3 varianten van cemento-osseuze dysplasie, bleek 82,9% van de patiënten vrouw was met een gemiddelde leeftijd van 44,3 jaar. In 78,8% van de gevallen bleek sprake van een solitaire periapicale laesie. De meeste unilaterale casus betroffen de zijdelingse delen van de mandibula (Asufyani et al, 2011a). In dit onderzoek bleek ruim 70% asymptomatisch en bij toeval ontdekt. Als er klachten optraden, betrof dit zwelling, (dentogene) pijn en mobiliteit van gebitselementen.

Het röntgenologische beeld is afhankelijk van het stadium waarin de aandoening zich bevindt. Het vroege osteolytische stadium wordt gekenmerkt door periapicale radiolucenties, eventueel met beginnende kleine opaciteiten. In een volgend stadium nemen de opaciteiten toe, soms vervloeien ze met elkaar en is er een kenmerkende perifere lucente zoom. Dit laatste beeld is vrijwel pathognomonisch voor cemento-osseuze dysplasie (Su et al, 1997; Senai et al, 2015.). Op een aanvullend CBCT kunnen het parodontale ligament en de lamina dura beter worden beoordeeld (Eskandarloo et al, 2013). De diagnose wordt vaak gesteld op grond van klinisch onderzoek en röntgenopnamen, waarbij histologie achterwege kan blijven.

PCOD wordt vooral gevonden bij vrouwen met een donkere huidskleur en kenmerkt zich door periapicale lucenties in het onderfront. De gebitselementen reageren positief op sensibiliteitstesten. In het vroege of lucente stadium kan differentieel diagnostisch lastig onderscheid te maken zijn met parodontitis apicalis, vooral als het betreffende gebitselement endodontisch is behandeld (Senia et al, 2015, Alsufyani et al, 2011b). Ook moet differentieel diagnostisch worden gedacht aan een simpele beencyste. In het latere meer radio-opake stadium, vooral bij de solitair unilaterale floride variant, kan onderscheid met een ossificerend fibroom lastig zijn, hoewel dit in meer dan 50% van de gevallen expansie van de kaak geeft (Su et al, 1997). Conebeamcomputertomografie kan dan van nut zijn om een eventuele fenestratie van de buccale of linguale cortex te objectiveren en zo onderscheid met een ossificerend fibroom te maken. Meestal kunnen echter de diagnoses PCOD en FCOD op grond van 2 dimensionale röntgenopnamen worden gesteld. Ook chronisch focaal scleroserende osteomyelitis hoort in de differentiële diagnose thuis.

De etiologie van COD is onbekend en de onderzoeksliteratuur vermeldt meerdere elkaar tegensprekende oorzaken. Er kan daarnaast sprake zijn van een erfelijke component (Leal et al, 2009). Gelijktijdig voorkomen met een simpele botcysten wordt eveneens beschreven in de onderzoeksliteratuur (tot 12%) (Melrose et al, 1976; Alsufyani et al, 2011a).

In de regel is behandeling van een cemento-osseuze dysplasie niet noodzakelijk en is de aandoening ‘self-limiting’. Bij de focale cemento-osseuze dysplasie in de zijdelingse delen is in meer dan de helft van de gevallen sprake van een solitair, unilateraal voorkomen (Alsufyani et al, 2011a). Vooral bij FOCD en de opake laesies kan sprake zijn van verminderde vascularisatie met vertraagde botgenezing en sequestervorming na dentoalveolaire chirurgie of extracties (Waldron et al, 1975).

Discussie

In de behandelde casus is sprake van pijnklachten in het gelaat links met een apicale lucentie in de regio van gebits­element 36 en positieve vitaliteitstesten van dit gebits­element. Dit maakt een endodontologische oorzaak niet waarschijnlijk. Bij klinisch onderzoek imponeren de klachten als een myogene craniomandibulaire disfunctie.

Vanwege de onverklaarde radiolucentie werd een panoramische röntgenopname vervaardigd. Gezien het matig scherp begrensde floride beeld in alle 4 de kwadranten werd voor aanvullende beeldvorming een CBCT vervaardigd. Hierop kon in deze casus de röntgenologisch vermoedelijke diagnose met meer zekerheid worden gesteld. Zodoende kon worden afgezien van chirurgische exploratie en biopsie met mogelijke apicale schade. Gezien het ALARA-principe kan, zeker in het geval van een PCOD, meestal worden volstaan met een panoramische röntgenopname.

Indien men zeker is van de diagnose COD, hoeft verdere röntgenologische follow-up in principe niet plaats te vinden. Mede daar in deze casus geen histologie is verkregen, werd besloten de patiënt zekerheidshalve na 1 jaar terug te zien voor röntgenologische evaluatie.

Literatuur

• Alsufyani NA, Lam EW. Osseous dysplasie of the jaws: clinical and radiographic analysis. J Can Dent Assoc 2011a; 77: b70.
• Alsufyani NA, Lam EW. Cemento-osseous dysplasia of the jaw bones: key radiographic features. Dentomaxillofac Radiol 2011b; 40: 141-146.
• Barnes L, Eveson JW, Reichart P, Sidransky D (eds). World Health ­Organization Classification of Tumours. Lyon: IARC Press; 2005.
• Eskandarloo A, Yousefi F. CBCT findings of periapical cemento-osseous dysplasia: a case report. Imaging Sci Dent 2013; 43: 215-218.
• Leal RM, Oliveira Santiago M, Silveira FF, Nunes E, Capistrano HM. Periapical cemental dysplasia in twin sisters: a case report. Quintess Int 2009; 40; e89-92.
• Melrose RJ, Abrams AM, Mills GB. Floris osseous dysplasia. A clinical-pathologic study of thirty four cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1976; 41: 62-82.
• Senia ES, Sarao MS. Periapical cemento-osseous dysplasia: a case ­report with twelve-year follow-up and review of the literature. Int Endod J 2015; 48: 1086-1099.
• Su L, Weathers DR, Waldron CA. Distinguishing features of focal cemento-osseous dysplasia and cemento-ossifying fibromas. A clinical and radiologic spectrum of 316 cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1997; 84: 540-549.
• Waldron CA, Giansanti JS, Browand BC. Sclerotic cemental masses of the jaws (so-called chronic sclerosing osteomyelitis, sclerosing osteitis, multiple enostosis, and gigantiform cementoma. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1975; 39: 590-604.
• Zijderveld SA, Geraedts CTM. Een solitaire, begrensde radiolucentie op de panoramische röntgenopname; wel of geen cyste? Ned Tijschr Tandheelkd 2017; 124: 419-422.